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Introduction L’hyperparathyroidie primaire est un desordre du metabolisme phosphocalcique liee a une secretion inappropriee de parathormone (PTH). L’adenome parathyroidien peut etre localise en situation ectopique et represente alors un defi particulier tant sur le plan diagnostique que therapeutique. Observation clinique C’est une patiente âgee de 66 ans admise pour exploration d’un adenome parathyroidien ectopique. La patiente a eu 12 mois avant une thyroidectomie totale avec parathyroidectomie superieure gauche pour goitre multinodulaire et hyperparathyroidie primaire symptomatique. Le resultat anatomopathologique etait benin. La recidive de l’hyperparathyroidie etait suspectee devant une reascension de la calcemie a 3,06 mmol/L et de la PTH a 120 pg/mL (vn : 15–65) avec une hypophosphoremie a 0,65 mmol/L. La scintigraphie a revele un aspect en faveur d’un adenome parathyroidien ectopique mediastinal et la TDM cervicothoracique a montre un adenome parathyroidien retrosternal prevasculaire cadrant avec celui de la scintigraphie. La TDM a revele aussi un adenome surrenalien gauche laissant suspecter une NEM et dont les explorations ont elimine le caractere secretant. La patiente a ete transferee au service de chirurgie thoracique pour prise en charge chirurgicale. Discussion et conclusion La localisation ectopique d’un adenome parathyroidien au niveau mediastinal est moins frequente qu’au niveau cervical. Une prise en charge chirurgicale est necessaire dans ce cas surtout en cas d’hypercalcemie menacant le pronostic vital.