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Introduction Le carcinome de Merkel est une tumeur cutanee rare et tres agressive. L’immunotherapie, traitement indique dans le melanome, semble etre une solution de traitement dans cette pathologie. Observation Un homme de 60 ans presentait une tumeur retro-auriculaire gauche decouverte lors d’une consultation dermatologique. Il etait hypertendu, transplante renal puis dialyse peritoneal sur une nephropathie tubulo-interstielle chronique d’origine indeterminee. L’histologie de cette tumeur montrait un carcinome peu differencie CK7 faiblement positif et CK 20+, correspondant a une tumeur de Merkel. La tomodensitometrie (TDM) montrait une lesion tissulaire initiale de 8 cm de hauteur, partiellement necrotique, associee a de multiples adenopathies latero-cervicales. La tomographie a emission de positons (TEP)-TDM decouvrait des metastases osseuses. Apres reunion de concertation pluridisciplinaire, une immunotherapie par pembrolizumab (anti-PD1) etait debutee. Un mois plus tard, suite a une hemorragie localisee au niveau de la tumeur et une paralysie faciale droite, une nouvelle imagerie notait une majoration locale de la tumeur envahissant les muscles du cou, la veine jugulaire, la region parotidienne gauche et l’espace retro-stylien, ainsi que des metastases hepatiques. Le traitement etait poursuivi avec une evolution ulterieure tres favorable cliniquement. Trois mois plus tard, la TDM montrait une fonte tumorale a plus de 90 %, la TEP-TDM, une regression complete des lesions osseuses et l’echographie, une diminution en nombre et en taille des metastases hepatiques. Trois mois apres, la TEP-TDM montrait la disparition des foyers hypermetaboliques. Discussion Le carcinome de Merkel est une tumeur cutanee de tres mauvais pronostic. Aucun traitement n’est codifie, notamment chez les patients metastatiques ou inoperables. L’indication du traitement anti-PD1 dans le melanome et l’obtention de resultats tres positifs dans le carcinome de Merkel recemment, ont justifie la realisation de 2 etudes de phase 2 etudiant respectivement l’effet du pembrolizumab chez des patients atteints d’une tumeur de Merkel metastatique naifs de tout traitement et chez des patients refractaires a plusieurs lignes de traitements. Les resultats semblent montrer un interet en premiere intention dans cette pathologie, incitant a poursuivre la recherche clinique sur cette therapeutique afin d’obtenir une extension d’autorisation de mise sur le marche (AMM) dans cette tumeur et de rejoindre les recommandations de la Food and Drug Administration (FDA), qui a recemment accepte le pembrolizumab et l’avelumab aux Etats-Unis pour le traitement de cette tumeur. Conclusion Nous rapportons un cas de carcinome de Merkel metastatique d’evolution tres favorable sous pembrolizumab, encourageant les traitements anti-PD1 dans la prise en charge de cette tumeur rare et grave.