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Les infections impliquant de nouveaux pathogenes fongiques semblent en augmentation ces dernieres annees. L’emergence de ces nouvelles especes pourrait etre expliquee par les immunodepressions de plus en plus profondes, mais egalement par l’utilisation d’outils diagnostiques de plus en plus performants. Nous rapportons ici 2 cas d’infection invasive impliquant Nannizziopsis obscura survenus dans un contexte de lymphopenie. Notre premier cas concerne une femme sejournant regulierement au Senegal et atteinte d’une leucemie prolymphocytaire refractaire a la chimiotherapie, qui decedera rapidement avant tout diagnostic, dans un contexte de decompensation œdemato-ascitique et de lesions cerebrales hypodenses au scanner. N. obscura a ete isole d’une hemoculture et a posteriori detecte par PCR panfongique dans le LCR et l’ascite. Le second cas concerne une patiente vivant au Mali et recemment diagnostiquee seropositive pour le VIH au stade SIDA. Suite a l’apparition de troubles neurologiques, le scanner cerebral revele la presence d’une importante masse abcedee. Bien que les cultures realisees sur le LCR restent negatives, la PCR panfongique rapportera la presence de N. obscura , ce qui sera confirme suite a la realisation d’une biopsie cerebrale montrant la presence de filaments myceliens. Les cultures seront positives 48 h plus tard. Les champignons du genre Nannizziopsis comprennent le complexe d’especes Nannizziopsis vriesii et sont largement connus pour leur role dans les infections cutanees chez les reptiles, pouvant conduire a des infections disseminees fatales. Au sein de ce complexe, 3 especes ( N. infrequens , N. hominis et N. obscura ) ont ete isolees chez l’Homme. Parmi les 6 cas humains rapportes dans la litterature, 3 patients etaient seropositifs pour le VIH et 4 habitaient ou avaient voyage en Afrique. Outre l’extreme rarete des cas d’infection a N. obscura , ces cas soulignent l’importance de la biologie moleculaire dans le diagnostic mycologique.