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Introduction Les fistules nasofrontales correspondent a la persistance d’une communication anormale d’origine embryologique entre la couche profonde de la peau et le systeme nerveux. Elles peuvent etre associees a un kyste dermoide ou epidermoide, et etre reveles par une infection locoregionale et surtout neuromeningee pouvant etre grave. Notre objectif est d’insister sur les caracteristiques de cette pathologie pour un diagnostic precoce. Patient et methode Nous rapportons l’observation d’un nourrisson opere pour un kyste dermoide revele par une fistule nasofrontale. Il s’agit d’un nourrisson âge de 9 mois qui a presente il y a 1 mois de son admission un ecoulement en regard du nasion brunâtre d’intensite croissante. L’examen clinique a objective une fistule nasofrontale laissant sourdre un ecoulement brunâtre au sein d’un petit placard inflammatoire. L’imagerie cerebrale a mis en evidence un kyste basifrontale associe a un defect osseux frontal median en faveur d’une fistule associe a un kyste nasofrontal. La patiente a ete operee par la realisation d’une petite incision minime frontale mediane, dissection sur le kyste et ablation de celui-ci en bloc, le defect osseux a ete colmate par un morceau de la table externe de l’os parietal dont le champ a ete prepare initialement et fermeture esthetique de l’incision. Resultats Les suites postoperatoires etaient simples, l’examen anatomie pathologique etait en faveur d’un kyste dermoide. Conclusion Le kyste dermoide nasofrontal doit etre evoquer devant une fistule nasofrontale avec ou sans ecoulement surtout chez le nourrisson et les petits enfants, l’imagerie aide au diagnostic et au choix du traitement, la chirurgie vise a enlever le kyste et reparer le defect osseux afin d’eviter l’infection.