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Introduction L’osteome osteoide est une tumeur osseuse benigne interessant surtout les os longs. Les localisations crâniennes sont rares, atteignant surtout la voute et l’etage anterieur de la base du crâne. L’osteome osteoide de l’etage posterieur de la base du crâne est exceptionnel. Observation Nous rapportons un cas rare d’osteome osteoide geant, petro-occipital gauche, chez un homme de 26 ans, admis dans un tableau d’hypertension intracrânienne associe a un syndrome cerebelleux avec presence d’une volumineuse tumefaction retroauriculaire gauche. L’IRM objective une volumineuse lesion de la fosse cerebrale posterieure avec erosion du rocher et de la partie gauche de l’occiput. Une exerese large a ete realisee par un abord retro-sigmoide gauche. L’examen anapathologique a mis en evidence un osteome osteoide. A notre connaissance, la revue de la litterature ne retrouve pas de cas similaire a ce jour. Conclusion Bien que rare et benin, l’osteome osteoide peut etre responsable de signes neurologiques objectifs dus a l’effet de masse ou a l’envahissement de structures nerveuses, specialement au niveau de l’etage posterieur de la base du crâne.