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Introduction Le diaphragme carotidien, forme particuliere de dysplasie fibromusculaire (DFM), constitue une cause rare et meconnue d’AVC ischemique du sujet jeune. Nous rapportons un cas ou cette etiologie a ete responsable d’un infarctus cerebral (IC) malin. Observation Notre patient, âge de 46 ans, d’origine dominicaine, sans facteur de risque cardio-vasculaire (FRCV), a presente une hemiplegie gauche massive. Le NIHSS a l’admission etait a 18. L’IRM cerebrale a objective une souffrance ischemique dans le territoire sylvien droit sur une occlusion du T carotidien associee a un volumineux thrombus de l’origine de la carotide interne homolaterale. Proposition d’une revascularisation par thrombectomie seule avec evolution vers un AVC ischemique malin ayant necessite une hemicraniectomie decompressive. Enquete etiologique initiale negative. Patient revu a 5 mois en consultation post-AVC avec un NIHSS a 9 pour un Rankin a 4. Au controle de l’echo-doppler cervico-encephalique, repermeabilisation de l’artere sylvienne ainsi que de la carotide interne a droite avec a ce niveau une image iso-hypoechogene interpretee initialement comme une plaque d’atherome molle. Aspect d’eperon a la face posterieur du bulbe carotidien a l’angio-scanner et bon etat des autres axes arteriels cervicaux ayant fait remettre en question la nature atheromateuse de cette lesion avec evocation alors du diagnostic d’une DFM atypique. Maintien d’une anti-agregation plaquettaire (AAP) avec prise d’un avis chirurgical pour endarteriectomie. Discussion Le diaphragme carotidien (DC) est une forme atypique et unifocale de DFM. Le diagnostic est evoque devant les caracteristiques topographiques de l’image, l’origine du patient et l’absence de FRCV. L’angioscanner cervical constitue le moyen diagnostique de reference. L’endarteriectomie et l’anticoagulation sont des alternatives therapeutiques en raison d’un taux de recidive eleve sous AAP. Conclusion Le DC est une cause rare et meconnue d’IC. Le diagnostic est facilite par l’imagerie non invasive (echo-doppler et angio-scanner cervical). L’efficacite des AAP seuls en prevention secondaire est contestee.