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Osteoma osteoide é um tumor ósseo benigno, mais frequente dos 10 aos 25 anos de idade e, em cerca de 80% dos pacientes, está associado a dor forte. O presente artigo descreve um paciente masculino apresentando claudicação, encurtamento do membro inferior direito e aumento de volume indolor da perna direita desde os 11 meses de idade. Os exames de imagem demonstraram lesão osteolítica contendo pequenas ossificações de permeio, envolvidas por espessamento cortical da diáfise da tíbia direita. As hipóteses diagnósticas de osteoma osteoide, de osteomielite crônica (abscesso de Brodie), de sarcoma de Ewing e de histiocitose de células de Langerhans foram levantadas. As culturas para microrganismos foram negativas e o exame histopatológico demonstrou osteoma osteoide. O presente relato expande o conhecimento sobre osteoma osteoide como causa de claudicação e discrepância de membros inferiores indolor em lactente. O diagnóstico diferencial precoce é importante, pois a exérese da lesão é curativa e previne sequelas futuras.